Características clínicas en niños con hidatidosis

ABSTRACT

Hydatidosis or echinococcosis, as it is also recognized in the anglosaxon literature, is one of the 17 neglected tropical diseases (NTDs) recognized by the World Health Organization (WHO), affects about one million humans and it is estimated that it is responsible for medical expenses of around three trillion dollars in medical expenses each year in the world. It is a cestode that parasitizes the small intestine of canines in its adult form and sheep in its larval phase, but it also parasitizes goats, cattle, horses, pigs, some rodents, deer, elk, marsupials, primates, and humans. In the infection in man with the larval or metacestode form of Echinococcus spp. There are four species within the genus Echinococcus: E. granulosus, E. multilocularis, E. vogeli, and E. oligartus. E. granulosusis the most frequent agent, while E. multilocularisis the cause mainly of the alveolar form. In the medical literature of our environment, we find that there are very few reports of hydatid cyst cases, which motivates us to report the present casuistry of fifteen cases, reporting their epidemiological characteristics of clinical presentation, laboratory and imaging studies. Two patients (13%) required a surgical approach. All the patients received albendazole15 mg/kg/day/ orally for 6 months, with a good response to management, and they were given clinical and laboratory follow-up for at least once year without presenting complications. We conclude that hydatidosis is not as rare in Mexico as previously believed. The clinical, laboratory and office characteristics of fifteen cases of hydatid cyst in the pediatric population studied at our Institution are presented.

KEYWORDS

Hydatidosis, Hydatidic cyst, Echinococcosis, Cestodiasis, Clinical Manifestations, Treatment.

INTRODUCCIÓN

La hidatidosis o equinococosis como también se le reconoce en la literatura anglosajona, es una de las 17 enfermedades tropicales olvidadas (ETO) reconocidas por la OMS, es la infección en el hombre con la forma larval o metacéstodo de Echinococcus spp. Hay cuatro especies dentro del género Echinococcus: E. granulosus, E. multilocularis, E. vogeli y E. oligarthus. E. granulosus es el agente más frecuente, mientras que E. multilocularis es el principal causante de la forma alveolar. Las dos especies de mayor importancia médica son Echinococcus granulosus y Echinococcus multilocularis. E. granulosus afecta a cerca de un millón de humanos y se calcula que es responsable de gastos médicos de alrededor de tres billones de dólares cada año.1-4 Es un cestodo que parasita el intestino delgado de caninos en su forma adulta y el ganado ovino en su fase larvaria. También parasita ganado caprino, bovino, equino, porcino, algunos roedores, ciervos, alces, marsupiales, primates y al hombre. Según su clasificación taxonómica: pertenecen al filo: Platyhelminthes, clase: Céstoda, orden: Cyclophyllidae, familia: Taeniidae, género: Echinococcus.1-6

Los parásitos son mantenidos en la naturaleza por hospederos definitivos carnívoros (cánidos, félidos y otros) y por hospederos intermediarios, como herbívoros (ovejas, cabras, ganado y otros). El estado adulto habita en el intestino delgado del carnívoro, este puede infectar con cientos de helmintos, y cada uno de ellos produce miles de huevos cada día (Figura 1), los huevos pueden ser infectantes por meses o por más de un año dependiendo de las condiciones del medio. Los huevos son sensibles a la desecación y el calor, pero pueden resistir temperaturas de congelación. Los quistes hidatídicos pueden evolucionar silenciosamente, se estima una velocidad de crecimiento de 1-1.5 cm por año.7-8 Se presentan las características epidemiológicas, clínicas, de laboratorio y gabinete, así como de respuesta al tratamiento de quince casos pediátricos de quiste hidatídico estudiados en nuestra institución.

PRESENTACIÓN DE LOS CASOS

Las principales características epidemiológicas, clínicas, de laboratorio y gabinete de los quince casos estudiados con quiste hidatídico fueron: por área geográfica de procedencia el Estado de Tlaxcala (Huamantla, Calpulalpan) dos casos, Estado de México (San Andrés Cuexcontitlán, Municipio de Toluca) dos casos, Veracruz (Coscomatepec, Coatzacoalcos) dos casos, Puebla (Puebla, Sierra) dos casos, Ciudad de México (Iztapalapa) un caso, y Guerrero (Acapulco) un caso, Aguascalientes (Aguascalientes) un caso, Zacatecas (Amaro) un caso, Oaxaca (Ozolotepec) un caso, Morelos (Zacoalco) un caso y Guanajuato (Xoconostle) un caso (Figura 2, Cuadro 1). La relación en cuanto al sexo masculino-femenino fue de 8 masculinos y 7 femeninos, prácticamente 1:1. Todos los casos presentaron el antecedente de poseer al menos un perro (rangos de 1 a 7). El tiempo entre el inicio de las manifestaciones clínicas y el diagnóstico etiológico fue de 60 a 576 días, con un promedio de 87 días. Según el órgano de presentación resulto único en 11 casos (73.3%) y múltiple en 4 casos (26.65%). De ellos con localización hepática 9 casos (60%); pulmonar 2 casos (13.3%); hepática y pulmonar 1 caso (6.6%), y hepática y renal 1 caso (6.6%).

Las manifestaciones clínicas según orden de frecuencia fueron: dolor en hipocondrio derecho en 12 (80%), astenia 12 (80%), hiporexia 11 (73.3%), náuseas 10 (66.6%), vómito 6 (40%), sensación de saciedad temprana 2 (13.3%). A la exploración física: distensión abdominal 12 (80%), hepatomegalia 12 (80%), palidez 6 (40%), fiebre 3 (20%), tos 2 (13.3%), diarrea 1 (6.6%) (Cuadro 2).

De los resultados de laboratorio: en las biometrías hemáticas (BH) se documentó eosinofilia leve en 5 pacientes (33.3%), función hepática, renal y otros resultaron en parámetros normales o negativos. En el abordaje diagnóstico se contó con imágenes radiográficas y otras imágenes diagnósticas (ultrasonido (US.), tomografía axial computarizada (TAC)) (Figuras 2, 3, 4). Se confirmó el diagnóstico por estudio histológico en seis pacientes (40%) (figuras 3, 4, 5, 6); en los estudios serológicos realizados por los métodos de hemaglutinación indirecta, inmunodifusión e inmunoelectroforesis, resultaron positivos en 14 casos (93.3%).

Dos pacientes (13.3%) ameritaron abordaje quirúrgico. Todos los pacientes recibieron albendazol 15 mg/kg/ día/6 meses, sin presentar fenómenos indeseables y con buena respuesta a manejo.3,5-12 A todos los pacientes se les dio seguimiento clínico, de laboratorio y gabinete durante al menos un año sin presentar complicaciones.

DISCUSIÓN

El quiste hidatídico, en nuestra casuística lo encontramos en entidades federativas con clima templado tanto de áreas rurales como de urbanas (Tlaxcala, Estado de México, Aguascalientes, Zacatecas, Guanajuato, Ciudad de México); en áreas geográficas con ambientes húmedos tropicales (Veracruz, Guerrero, Morelos), así también en condiciones como el de la sierra (Puebla) lo que concuerda con lo publicado acerca de que se presenta con una distribución cosmopolita (ver cuadro 2).1-3,5-10 En relación con la convivencia con hospederos diferentes al humano, encontramos al menos un perro en cada caso y en otros hasta de siete perros (pendiente de publicarse el reporte del estudio con estos hospederos), hecho que se reporta similar en otras regiones del mundo.1-4, 5-10, 12-17 En cuanto al sexo de nuestros pacientes, hubo 8 masculinos y 7 femeninos, es decir, prácticamente 1:1, lo que coincide con lo reportado por Cevik y cols.14, pero difiere con lo que mencionan Salinas y cols. que describen el 74% de masculinos, 26% femeninos, esto podría deberse a que la población que reportan fue de adultos. En relación a la presencia de quiste único encontramos el 73.3% de los pacientes con afectación de un sólo órgano, y el 26.6% dos órganos afectados, en este sentido Agudelo y cols. describen entre un 40 a 80%, Bhutani y cols. 50 a 70% y Salinas y cols. 70% con afectación de un solo órgano.2-3,11 En nuestra casuística la localización hepática se presentó en primer lugar, seguido de la pulmonar, lo que concuerda con varios autores2-3,10-11 pero difiere con lo reportado por Cevik y cols.14 que encuentra más afectación hepática. Según la literatura médica un 65% de los casos se presentan en el hígado. Otro 10% en pulmón, 4% en músculos, 4% en el sistema nervioso central (SNC), 0.7- 4% en el bazo y 1.5- 2% en huesos.2-3,6

Desde el punto de vista del tiempo de aparición de manifestaciones fue muy amplio ya que fue desde 60 hasta 576 días, con un promedio de 87, en este punto la mayoría de los reportes en la literatura coinciden en una evolución prolongada. Desde el punto de vista de las manifestaciones clínicas se encontró al dolor abdominal, la distensión abdominal, la hepatomegalia, y astenia en el 80% de los casos, hiporexia en 73.3%, cifras parecidas a las reportadas por Bhutani y cols., seguido de otros signos y síntomas que, como se reporta también en la literatura, 65% de los casos se presenta en el hígado, el 10% en pulmón, 4% en músculos, 4% en SNC, 0.7 a 4% en bazo y 1.2 a 2% en huesos Recordemos que están en relación a la localización de las estructuras quísticas, su número, tamaño, y hasta el genotipo (así por ejemplo, como se menciona en la literatura, tiene mayor frecuencia el genotipo 8).2-4 Por lo que concluimos que el cuadro clínico depende del órgano involucrado, del número, y de las características mencionadas. Dos de nuestros pacientes ameritaron abordaje quirúrgico por su localización y la posibilidad de ruptura y su consiguiente diseminación.7-8,10-12
En relación al diagnóstico, en los métodos de laboratorio, la BH mostró en 5 pacientes (33%) eosinofilia leve, al respecto, Bhutani y cols. reportan 40%, mientras que Sarkar y cols. 25%, y en la literatura en general, se reportan cifras del 15%. Las pruebas de función hepática resultaron normales, así como otras pruebas de laboratorio. Los estudios serológicos por el método de ELISA, hemaglutinación indirecta e inmunodifusión resultaron positivos en 14 casos (93%), al respecto, en la literatura se reportan falsos negativos hasta en un 10% en la localización hepática y del 40% en la pulmonar; mientras que puede haber reacción cruzada con fasciolosis, cisticercosis y teniasis, principalmente en estas dos últimas, según lo describe Sarkar y cols.10 En los estudios de imagen como rayos X, US. y TAC se identificaron a las lesiones quísticas y su localización, con la ventaja de observar quistes de pequeño tamaño, su localización precisa, la extensión de la lesión y, sobre todo, porque son útiles para seguimiento (Figuras 7, 8, 9, 10, 11). La imagen de resonancia magnética (IRM) tiene cierta ventaja sobre la TAC especialmente para la valoración postquirúrgica de posibles lesiones residuales, recurrencia e infecciones de sitios diferentes a la lesión inicial. Se describe que el US. es el método de imagen de elección para el diagnóstico, tamízale y seguimiento en áreas endémicas, incluso existe una clasificación descrita por Gharbi en 1981 y la OMS en 2003.

Dos de nuestros pacientes ameritaron abordaje quirúrgico por su localización y la posibilidad de ruptura y su consiguiente diseminación, el cual consistió en resección total del quiste con tejido periquístico, y resección parcial del tejido circundante. Sin embargo, como también se reporta en la literatura puede haber una recurrencia de hasta el 20% y pueden presentarse otras complicaciones por su ruptura, como la infección bacteriana del quiste y una reacción de tipo inmunológica que se puede presentar como anafilaxia, asma y nefropatía membranosa secundaria a la liberación de material altamente antigénico, por lo que el cuadro clínico depende del órgano involucrado, del número, del tamaño y lugar donde se localiza el o los quistes, así como la interacción con las estructuras adyacentes.3,7-8,10-12 Otros procedimientos que se describen en la literatura, y que nosotros no los realizamos en la presente casuística, es el denominado PAIR [punción, aspiración, inyección de NaCl hipertónico o etanol, y respiración], y la punción-aspiración con aguja fina, procedimiento diagnóstico y terapéutico guiado por US.3,11-12

CONCLUSIONES

Concluimos que el cuadro clínico depende del órgano involucrado, del número, del tamaño y lugar donde se localiza el o los quistes, así como la interacción con las estructuras adyacentes.3,7-8,10-12 Es posible que se presenten síndromes: tumoral, doloroso e hipersensibilidad, hasta choque anafiláctico debido a la ruptura de quistes en traumatismos o de manera espontánea. Por lo que los diagnósticos diferenciales pueden ser: adenoma adrenal, absceso hepático amebiano vs. piógeno, colangiocarcinoma, cisticercosis en SNC, adenoma hepático, hepatocarcinoma, cáncer pulmonar, metástasis pulmonares, pseudoquiste pancreático, pionefrosis, absceso esplénico.

De la revisión realizada en la literatura médica de nuestro medio encontramos que existen muy pocos reportes de casos de quiste hidatídico, lo que nos motiva a comunicar el presente trabajo, ya que como se demuestra, la hidatidosis no es tan rara en México como se creía. El diagnóstico se sospecha y se confirma, en conjunto, con los métodos de laboratorio y gabinete, tales como la presencia de eosinofilia en la BH, las imágenes tanto del US. y la TAC, y se confirma por estudios serológicos y de histopatología, como en los casos presentados.

REFERENCIAS

1. Wen H, Vuitton L, Tuxun T, Vuitton JL, Zhang W, Mc Manus D. Echinococcosis: Advances in the 21st Century. Clinical Microbiol Rev 2019; 32(2):e0075-18
2. Agudelo HNI, Brunetti E, McCloskey C. Cystic Echinococcosis. JournalClinical Microbiology. 2016; Vol. 54(3): 518-523.
3. Bhutani N, Kajal P. Hepatic echinococcosis: A Review. Ann Med Surg 2018; 36: 99-105
4. Lötsch F et al. Intra-cystic concentrations of albendazo- le-sulfoxide in human cystic echinococcosis: a systematic review and analysis of individual patient data. Parasitology Research. 2016; 115 (8): 2995-3001.
5. Ran B et al. Surgical procedure choice for removing hepatic cysts of echinococcosis granulous in children. European Journal Pediatric Surgery. 2016; 26 (4): 363-367.
6. Menezes da Silva A. Human Echinococcosis: A Neglected Disease. Gastroenterol Res and Practice 2010; 9
7. Torgerson PR, Keller K, Magnotta M, Ragland N. The glo- bal Burden of Alveolar Echinococcosis. PlosNegl Trop Dis. 2010; 4(6): e722
8. Mihmanli M, Oguz IU, Kaya C, Demir U, Bostanci O, Omeroglu S, Bozkurt E. Current status of diagnosis and
treatment of hepatic echinococcosis. World J Hepatol 2016; 8(28): 1169-81.
9. Hernández BJ, Romero ZJL, García AAL, Meza MK. Hi- datidosisHepatoesplenica. A propósito de un caso. Rev En- fermInfeccPediatr 2018; 31(126): 1386-9.
10. Sarkar M, Pathania R, Jhonatan A, Thakur BR, Chopa R. Cystic pulmonary hydatidosis. Lung India 2016; 33: 179-91.
11. Salinas JL, Vildoza GH, Astuvilca J, Arce-Villavicencio Y, Carbajal-Gonzalez D. Long-Term Albendazole Effective- ness for Hepatic Cystic Echinococcosis. Am J Trop Med Hyg 2011; 85 (6): 1075-79.
12. Stojkovic M, Wever F T, Junghanss. Clinical management of cystic echinococcosis: State of art and perspectives. Cu- rrOpin Infect Dis 2018; 31: 383-92.
13. Cevik M, Boleken ME. Pulmonary and hydatid diseases are difficult to recognize in children. PediatrSurg Int. 2014; 30: 737-41.
14. Cataño J. Cardiac Echinococcosis, an Unusual Echocar- diographic Finding. Am J Trop Med Hyg. 2010; 82(2): 173. 15. Karabicak I, Yurtseven I, Yuruker SS, Ozen N, Kesim M. Splenic hydatid cyst. Can J Surg. 2009; 52(5): e209–e210.

_________

Este artículo debe citarse como:
Romero-Zamora JL, Romero-Ibarra JE, Gutiérrez-Quiroz M, et al. Características clínicas y diagnósticas en niños con hidatidosis. Rev Enferm Infecc Pediatr 2023;35(146): 2363-71